Ann Réadaptation Méd Phys 2001 ; 44 : 525-32 © 2001 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés S0168605401001490/FLA Article original Évolution à long terme d’une aphasie non fluente sévère. Intérêt d’une rééducation prolongée P. Pradat-Diehl*, C. Tessier, A. Chounlamountry Service de rééducation neurologique, hôpital La Salpêtrière, 47, boulevard de l’Hôpital, 75651 Paris cedex 13, France RÉSUMÉ INTRODUCTION : L’évolution à long terme des aphasies est rarement rapporté, ainsi que l’intérêt de la rééducation prolongée. MATÉRIEL ET MÉTHODE : Il s’agit de la description détaillée d’une observation clinique, comprenant la sémiologie initiale, le suivi de l’évolution et les résultats à long terme. RÉSULTATS : L’observation décrit un homme jeune qui présentait une aphasie non fluente sévère secondaire à un accident ischémique fronto-temporal gauche. La récupération initiale spontanée ne portait que sur la compréhension orale. La prise en charge de rééducation fut débutée après 10 mois d’intervalle libre et permit une levée du mutisme. La rééducation fut prolongée et les progrès sur le langage oral spontané se poursuivirent au-delà de 6 ans, permettant un langage oral informatif. DISCUSSION : Le délai d’intervalle libre avant la mise en place de la rééducation permet d’écarter les progrès liés à la récupération spontanée et d’affirmer que la levée du mutisme est directement rapportée à la rééducation. De même, la poursuite les progrès sur plusieurs années peut être rapportée à la prise en charge prolongée en orthophonie. Nous discutons du rôle respectif de la durée de prise en charge versus la durée cumulée des séances de rééducation, le nombre de séances réalisées sur 3 ans pouvant être comparé au nombre des séances dans les rééducations intensives dont l’efficacité a été préalablement démontrée CONCLUSION : Cette observation est en faveur de l’intérêt de la rééducation prolongée de l’aphasie à distance de Reçu le 14 mars 2001 ; accepté le 1er juin 2001. *Correspondance et tirés à part. Ce travail a été présenté au cours de la journée organisée par la Sofmer dans le cadre des Journées d’Enseignement de Neurologie de Lille, le 9 avril 1999. l’accident vasculaire cérébral. © 2001 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS aphasie / évolution / long terme / rééducation ABSTRACT Long term outcome of a severe non fluent aphasia. The effect of prolonged rehabilitation. INTRODUCTION: Long-term clinical outcome of severe non-fluent aphasia is poorly reported. The efficacy of intensive speech therapy has been previously demonstrated but not the efficacy of prolonged speech rehabilitation . METHOD: We report a single case of aphasia, with a description of the initial clinical features and the long term outcome . Moreover we discuss the rehabilitation efficacy in two situations : delayed rehabilitation and long-lasting rehabilitation. RESULTS: A young adult was admitted after frontotemporal cerebral infarction and presented with a severe non fluent aphasia. Spontaneous recovery involved comprehension but not verbal expression. Speech therapy began 10 months after onset and an improvement of oral expression was observed during at least 6 years. DISCUSSION: This case illustrates long term-recovery patterns of aphasia and the efficacy of delayed speech therapy, and moreover its efficacy at a long time after onset. No rehabilitation was performed during the period of spontaneous recovery. Consequently recovery of spontaneous oral expression can be attributed to speech rehabilitation. Furthermore long-lasting improvement can also be attributed to prolonged rehabilitation. Total amount of speech therapy for the patient can be similar to the amount of efficacious intensive therapy previously described. CONCLUSION: These findings confirm the efficacy of speech therapy in the late stage of recovery, and the pos 526 P. Pradat-Diehl et al. sibility of late improvement after stroke. © 2001 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS aphasia / long-term outcome / rehabilitation Les possibilités de récupération et d’amélioration fonctionnelle de l’aphasie à distance de l’accident vasculaire et l’intérêt de la rééducation orthophonique sont des sujets de controverses [8] à la fois scientifiques et sociales. L’efficacité de la rééducation orthophonique pour améliorer la communication verbale est maintenant bien établie [8, 17], mais le choix des techniques [15] et les durées de la prise en charge sont encore discutés. Or les contraintes économiques actuelles conduisent à justifier la pratique de la rééducation à long terme. Nous rapportons l’observation d’un patient jeune qui présentait une aphasie sévère avec mutisme, qui a été suivi en rééducation de façon prolongée et pour qui nous avons pu mettre en évidence, outre une amélioration observée après la période initiale de rééducation, des progrès sur plus de 6 ans d’évolution permettant la reprise d’une communication verbale efficace. PRÉSENTATION DU DOSSIER Observation médicale Le patient, droitier, était âgé de 27 ans ; il était originaire du Tchad, et trilingue. Le français étant utilisé par sa mère et son père depuis sa petite enfance, mais il parlait aussi la Barguirmi, langue de l’ethnie de son père et le Sara de l’ethnie de sa mère. Il vivait et a été scolarisé en France depuis l’âge de 4 ans. Son niveau scolaire correspondait à 15 années d’études (licence en sciences politiques) et il travaillait comme technico-commercial en informatique. Il présenta le 18 janvier 1989 une hémorragie méningée secondaire à la rupture d’un anévrysme de l’artère choroïdienne antérieure gauche, puis des complications neurologiques directement liées à l’anévrysme ainsi que des complications médicales générales. Au plan neurologique, une aggravation des troubles de vigilance, l’apparition d’un déficit moteur hémiplégique droit et d’une aphasie furent rapportés à une récidive de saignement de l’anévrysme et à un spasme artériel. L’anévrysme ne pu être opéré que deux mois après la survenue de l’hémorragie méningée. Le scanner de contrôle Figure 1. Reconstruction des lésions cérébrales observées au scanner cérébral : lésion ischémique fronto-temporale gauche, touchant l’aire 44, la partie postérieure de l’aire 45, la partie inférieure de l’aire 6 et la partie antérieure de l’aire 22. (figure 1) [2] mit en évidence une lésion ischémique fronto-temporale gauche, touchant l’aire 44, la partie postérieure de l’aire 45, la partie inférieure de l’aire 6 et la partie antérieure de l’aire 22 (aire de Wernicke). Les quelques données neurologiques disponibles concernant cette période signalaient un mutisme et des troubles de compréhension. Au plan général, un amaigrissement de 20 kg fit diagnostiquer une tuberculose ganglionnaire, traitée par quadrithérapie. La prise en charge en rééducation fut retardée du fait des problèmes médicaux et ne put débuter que 10 mois après la survenue de l’hémorragie méningée. Lors de la première consultation médicale en rééducation neurologique, il comprenait mais ne s’exprimait que par les mots « oui/non », qui n’étaient pas toujours adaptés, ainsi que par une persévération « maintenant, maintenant » modulée suivant son message et son humeur. L’hémiplégie droite avait partiellement récupéré, avec une commande analytique du membre inférieur mais la marche se faisait en récurvatum. La récupération restait limitée au membre supérieur, qui était spastique. Il vivait seul avec l’assistance d’une aide ménagère, et ses déplacements à l’hôpital se faisaient en transport sanitaire léger. Il était sous curatelle. Bilan initial de langage 10 mois après l’AVC Le bilan de langage fut pratiqué avec le « test pour l’examen de l’aphasie » de B. Ducarne [6]. Dans ce test les résultats sont exprimés en pourcentage de 527 Évolution à long terme d’une aphasie non fluente sévère Tableau I. Évolution des résultats du bilan de langage (6) à 10 mois, 2 ans, 4 ans, 6 ans et 9 ans. Les résultats sont exprimés en pourcentages. Délai par rapport à l’AVC 1 an 2 ans 4 ans 6 ans 9 ans Parole spontanée, taux d’information orale Dénomination orale Écriture spontanée, taux d’information écrite Dénomination écrite Dictée Répétition Compréhension orale de mots Compréhension orale de textes Compréhension écrite Lecture à haute voix 0 25 25 22 72 33 95 92 65 4 32 80 31 100 80 61 44 80 43 100 92 68 44 95 43 100 95 74 33 70 77 72 100 43 100 100 76 100 100 100 81 réussite (tableau I). Le taux d’information est calculé à partir de la réponse à des questions sur l’état civil, des questions ouvertes en dialogue contraint (que fait-on quand le réveil sonne ?) et en dialogue libre sur les centres d’intérêt (famille, métier ?) et les problèmes de santé. Le patient était très présent, attentif, suivant tout ce qui se passait autour de lui, mais il présentait un mutisme total. Son langage oral spontané n’amenait aucune information. Il ne pouvait même pas dire son nom. Ce mutisme cédait cependant aux modes de facilitation tels que la complétion des fins de phrases. Néanmoins se déclenchaient rapidement des persévérations. La dénomination était réduite mais était très améliorée par l’ébauche orale. La compréhension orale était respectée que ce soit en désignation d’images ou en compréhension de phrases ou de textes. La compréhension écrite était intègre pour les mots et préservée partiellement pour les phrases. Le langage écrit spontané était relativement meilleur que le langage oral ce qui correspondait à l’écriture possible de son état civil (son nom, son adresse, sa profession). La dénomination écrite était comparable à la dénomination orale. L’écriture sous dictée était le mode de transposition le mieux préservé. On observait d’ailleurs qu’en cas de détresse verbale le patient tentait sans succès de tracer dans l’espace le mot qu’il essayait de verbaliser. La répétition n’était que partiellement respectée pour les mots et abolie pour les phrases, le patient étant dans l’incapacité de répéter les mots syntaxiques. Il ne présentait pas d’apraxie buccofaciale. La lecture à haute voix était impossible et un bilan ultérieur permit de mettre en évidence une alexie. Le patient fut pris en charge en rééducation orthophonique dans notre service au rythme de cinq fois par semaine pendant deux ans ; ensuite une prise en charge en mixte hospitalier et libéral fut mis en place au rythme de trois fois par semaine. La technique de rééducation utilisée était la méthode de rééducation sémiologique [5]. La phase de démutisation a consisté à « arracher » les premiers énoncés en ayant recours d’une part à une situation génératrice de réponses contraintes automatiques (ex. : je bois dans un v ?), et d’autre part à un renforcement par l’expression des traits pertinents extra-linguistiques, telle que la réalisation d’un mime, l’exagération de la gesticulation bucco-faciale nécessaire à la réalisation phonémique, et une intonation tonale intermédiaire entre la voix chantée et la voix parlée. De plus l’attention du patient était captée par le regard du rééducateur et une pression motrice était effectuée par la main du rééducateur simultanément à l’émission sonore, afin de fusionner l’identité du rééducateur et du patient, permettant des déclenchements supplémentaires. Puis rapidement on a procédé à l’estompage progressif de tous les systèmes de renforcement afin d’éviter tout risque de persévération. Après avoir franchi le cap de la démutisation nous avons procédé à la récupération lexicale en suivant une progression tenant compte de la fréquence des mots, de leur longueur, de leur complexité phonétique, mais aussi du caractère concret ou abstrait du mot et de la similarité phonétique et sémantique d’un mot à l’autre. Cette récupération lexicale s’est faite à partir d’un référent visuel par des images dans un premier temps, puis à partir de questions orales dans un second temps. Pour l’actualisation de ce lexique, on a eu recours à des exercices de langage conversationnel utilisant des énoncés courts mais grammaticalisés, tenant compte du vécu du patient et de ses habitudes langagières. L’ensemble de tout ce maté 528 P. Pradat-Diehl et al. riel a fait l’objet d’un travail de transcription écrite simultanée. Il a également été enregistré, lui permettant aussi de travailler de façon plus autonome. Plusieurs exercices ont permis le travail de la morpho-syntaxe. Des questions contraignantes (ex. : « est-ce que vous allez voir le médecin quand vous êtes malade ? ») devaient amener le patient à utiliser les structures fournies par la question stimulus (« oui, je vais voir le médecin quand je suis malade ».). Nous avons eu recours à des tâches de complètement de lacunes (retrouver un mot manquant à l’intérieur d’une phrase) puis de saturation d’énoncés (retrouver le mot manquant en fin de phrase). Nous avons utilisé des transformations de modèles inspirées par les grammaires structurales, comme la transformation de la forme active (« l’instituteur a félicité l’élève ») dans la forme passive (« l’élève est félicité par l’instituteur »), ou du discours direct (« il dit à sa mère : j’ai faim, je voudrais mon goûter ») en discours indirect (« il dit à sa mère qu’il a faim et qu’il voudrait son goûter »). La sériation de mots en phrases, et la concaténation de phrases à partir de deux mots (exemple : faire une phrase avec « pain et boulanger ») ont complété ce programme de rééducation. Ces exercices ont été présentés simultanément dans les 2 modalités orales et écrites. Il bénéficiait aussi d’une prise en charge multidisciplinaire de rééducation dans un cadre d’hôpital de jour par demi-journée, avec de la kinésithérapie et de l’ergothérapie. Évolution du bilan de langage L’amélioration la plus importante fut observée lors de la deuxième année post-AVC, soit dans la première année de prise en charge, et portait particulièrement sur la dénomination écrite et orale, la répétition, et la lecture. Les progrès en lecture se poursuivirent de façon régulière jusqu’à la quatrième année. De façon à première vue paradoxale, le langage écrit spontané qui était plutôt mieux préservé initialement que la communication orale a stagné à partir de la quatrième année à 44 % (tableau I). En revanche, l’évolution de la parole spontanée et des modes de communication s’est prolongée au-delà. L’évolution en langage oral spontané fut lente, avec un taux d’information croissant la deuxième année, puis stagnant autours de 44 % pendant plusieurs années. Ce n’est qu’au-delà de la Figure 2. Évolution du taux d’information en langage spontané oral à 10 mois, 2 ans, 4 ans, 6 ans et 9 ans. sixième année que le langage oral progressa de nouveau, atteignant 72 % à neuf ans (figure 2). Cette amélioration fut non seulement quantitative mais aussi qualitative. À 10 mois de l’AVC, au début de la prise en charge, le patient était mutique avec des persévérations. Les tentatives d’écrit ne permettaient pas la verbalisation et n’étaient pas comprises par l’interlocuteur. La communication verbale était limitée par l’absence d’expression orale, mais la préservation de la compréhension avait toujours permis de communiquer par un système de questions fermées. À 18 mois (informativité 32 %) son langage oral restait très pauvre, mais les persévérations qui saturaient le langage oral avaient disparu. Le patient avait souvent recours à l’écriture de mots isolés (figure 3) qu’il faisait lire par son interlocuteur pour orienter la discussion. Il avait aussi recours à des gestes, dont l’informativité demeurait réduite. À quatre ans (informativité 44 %) le discours était encore agrammatique, limité à une succession de mots. C’est ainsi que pour décrire ses loisirs, sa maladie et ses projets professionnels antérieurs le patient disait « copains, copines, visiter musées, dormir, et accident subitement. Vouloir producteur artistes. » Il avait toujours recours à l’écrit. À partir de la neuvième année le langage oral devint informatif avec une structure syntaxique correcte. En consultation il pouvait dire : « J’ai fait Sciences Po. Je voulais rentrer au Tchad pour exercer la politique parce que je suis outré par les injustices. Mon père c’est la droite dure, et je suis socialiste. C’est pas pareil. J’ai été voir les parents et grands-parents de ma femme et ils ont dit que je pouvais épouser leur fille. » Mais il persistait encore une grande lenteur et un fort « coût d’encodage ». Il 529 Évolution à long terme d’une aphasie non fluente sévère mois plus tard. Au plan du langage il fait remarquer que s’il comprend la langue ethnique de sa femme, le Sara, qu’il parlait enfant, il ne peut lui répondre qu’en français. En contrat à durée déterminée lors de son AVC, le patient n’a pas pu reprendre une activité professionnelle. DISCUSSION Figure 3. Exemple de communication par l’écrit, au délai de 20 mois après l’AVC. Le patient oriente la conversation sur ses consultations médicales, ses activités de loisir et la politique. n’avait plus qu’exceptionnellement recours à l’écrit. Il restait limité par une anomie en langage abstrait. À partir de ce stade son taux d’information et ses capacités linguistiques de communication restèrent stables . Ses difficultés de communication en vie quotidienne (figure 4) peuvent alors être évaluées grâce à l’échelle de communication verbale de Bordeaux [3, 4]. Les difficultés ressenties persistaient encore sur les items de prise de parole et de conversation sur des sujets abstraits ou complexes, que ce soit avec la famille ou des inconnus. Le maniement d’informations chiffrées (chèques) et des papiers administratifs demeurait difficile. En revanche, la conversation sur des sujets courants, avec ses proches comme avec des inconnus, ou l’utilisation du téléphone ne lui posaient pas de problèmes. Il pouvait relire des journaux, des magazines mais non des livres. Son appétence à la communication était préservée, comme avant. Évolution en dehors de l’aphasie Au plan moteur, la commande du membre supérieur s’améliora avec une commande globale syncinétique permettant une prise globale. Le récurvatum initial pu être corrigé. Il commença à se déplacer en transports en commun 18 mois après l’AVC et fut totalement autonome dans ses déplacements 1 an plus tard. Il avait gardé une vie sociale très riche, avec de nombreux amis avec lesquels il sortait fréquemment. Il se maria sept ans après l’AVC, et eu un enfant 18 La sévérité initiale de l’aphasie de notre patient était déterminée par l’absence totale d’information du langage oral, avec mutisme et persévérations, et cela à près d’un an de l’AVC. Il n’avait en revanche alors pas de trouble de la compréhension. Cette observation montre que, même en cas d’aphasie sévère, l’amélioration du langage se poursuit sur plusieurs années permettant la reprise d’une expression verbale effective à plus de six années de l’AVC. La sévérité initiale de l’aphasie est reconnue pour être l’élément pronostique déterminant [14, 16]. Plus une aphasie est sévère initialement, moins bon est le niveau de récupération prévisible. Cependant la définition de la sévérité de l’aphasie diffère selon les études. Il semble que ce soit la gravité des troubles de compréhension, dont notre patient était indemne, qui soit l’élément primordial du mauvais pronostic [9, 10]. La gravité des troubles expressifs n’aurait peutêtre pas le même caractère péjoratif. D’autre part, les études sont rarement prolongées au-delà de un ou deux ans, ce qui correspond encore pour notre patient à la période d’absence d’expression orale et ne permet pas de préjuger de la suite. La chronologie de la récupération reste discutée. Pour Nicholas et al. [13] les progrès en expression orale sont observés au cours des 6 premiers mois. À l’inverse, pour Taylor Sarno [19] les progrès au bilan fonctionnel de communication sont plus importants au-delà du 6e mois. Les évolutions tardives au-delà de six ans sont rarement rapportées [12], mais cette possibilité de progrès prolongés est très importante à connaître dans les conseils donnés aux patients. Cette évolution sur plusieurs années n’est pas le reflet d’une histoire naturelle de l’aphasie, évoluant doucement vers une amélioration progressive, mais bien due à un effet direct de la rééducation. Le premier argument est lié à la prise en charge retardée en rééducation. En effet, la méta-analyse de Robey [17] montre qu’il n’y a plus d’effet significatif de la récupération spontanée au-delà d’un an. Au délai de 10 530 P. Pradat-Diehl et al. Figure 4. Échelle de communication verbale de Bordeaux. Évaluation 10 ans après l’AVC. Cotation : de 0 difficulté maximale à 3 comme avant. Évolution à long terme d’une aphasie non fluente sévère mois, lorsque a été débutée la rééducation, on peut supposer que la majeure partie de la récupération spontanée avait déjà eu lieu. Elle concernait essentiellement la compréhension, mais pas l’expression orale. On peut ainsi conclure que l’amélioration observée à partir de la prise en charge est directement liée à la rééducation orthophonique et est un argument supplémentaire pour confirmer l’intérêt de débuter d’une prise en charge en orthophonie même à distance de l’accident initial. On peut aussi noter que chez ce patient qui parlait trois langues dans l’enfance, la compréhension dont la récupération a été spontanée est retrouvée dans les trois langues, alors qu’il ne peut s’exprimer que dans la seule langue, le français, qui a été rééduquée et qui était utilisée dans la vie quotidienne. Cette récupération exclusive de l’expression orale dans la langue rééduquée est à notre sens en faveur de l’efficacité et de la spécificité de la rééducation orthophonique. Ces résultats sont différents de ceux rapportés chez une patiente bilingue français créole guadeloupéen, rééduquée en français, mais dont les progrès étaient plus marqués en créole [11] dont l’utilisation était elle préférentielle. L’intérêt de cette observation est de monter que cet effet de la rééducation s’est prolongé sur plusieurs années. Plusieurs arguments montrent que les progrès prolongés sont bien dus à la rééducation. Ainsi il ne s’agit pas d’une amélioration globale de tous les paramètres de langage mais de l’amélioration dissociée au cours du temps de différents paramètres. Ainsi entre la sixième et la neuvième année alors que le langage spontané oral progresse, le langage spontané écrit stagne. L’efficacité de la rééducation très à distance de l’accident a été montrée par de nombreuses études. Cette démonstration est indirecte dans le cas des rééducation expérimentales ou cognitives, puisque c’est justement cette progression à distance de l’AVC qui est utilisée pour prouver l’efficacité des nouvelles techniques [18]. Récemment il a été montré l’amélioration d’une alexie et la récupération d’une capacité de lecture 11 après l’accident initial [7]. La démonstration est directe dans l’étude de Brindley et al., [1] qui montre l’efficacité d’une prise en charge intensive chez des patients à distance de l’accident neurologique initial. Ils rapportent l’observation de dix patients présentant, comme notre patient, une aphasie non fluente dans un délai de 18 à 130 mois après l’AVC 531 (moyenne 51 mois) et soumis à un programme de rééducation intensive. Ils comparent les progrès observés au cours d’une prise en charge intensive de 25 heures par semaine pendant 12 semaines (soit 300 heures de rééducation), à ceux survenus au cours d’une ligne de base pré et post thérapie expérimentale de 12 semaines chacune, à un rythme de deux séances par semaine maximum (soit 24 séances maximum). L’amélioration, en particulier sur les items de parole, est significativement plus importante pendant la période de rééducation intensive que pendant les périodes de rééducation à un rythme plus faible et les auteurs concluent à l’efficacité de la rééducation intensive à distance de l’AVC. Mais cette étude compare aussi la différence entre 24 heures et 300 heures de rééducation, soit plus de 40 fois plus. On peut se demander si c’est bien le caractère intensif de la rééducation qui est efficace, ou bien si la différence ne serait pas dans le nombre d’heures de rééducation et cela quel que soit le rythme ? Pour notre patient au rythme de trois séances par semaine entre la sixième et la neuvième année, on obtient un total de 300 heures de rééducation orthophonique. Or c’est sur ce délai que nous avons observé des progrès sur le langage spontané oral. On peut penser qu’il existe un effet cumulatif de ces séances et que l’efficacité vient du temps total de rééducation et non de la fréquence des séances. CONCLUSION La rééducation orthophonique a permis l’amélioration de la communication verbale chez un adulte jeune qui présentait une aphasie sévère avec mutisme persistant, malgré une prise en charge retardée, et la poursuite des progrès de façon prolongée sur plusieurs années. Ces résultats sont en faveur de l’intérêt de poursuivre une rééducation orthophonique à long terme. REMERCIEMENTS À madame Christine Larroque qui a assuré la rééducation orthophonique en ville. RÉFÉRENCES 1 Brindley P, Copeland M, Demain C, Maryn P. A comparison of the speech of ten chronic Broca’aphasic following intensive and non-intensive periods of therapy. Aphasiology 1989 ; 8 : 695707. 532 P. Pradat-Diehl et al. 2 Damasio H, Damasio AR. Lesion analysis in neuropsychology : Oxford University Press ; 1989. 3 Darrigrand B, Mazaux JM. 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