revue neurologique 164 (2008) 459–462 Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com Brève communication L’insula, une ı̂le oubliée ? Troubles sensitifs et troubles du langage après infarctus insulaire gauche Sensory syndrome and aphasia after left insular infarct A. Peskine a,*,b,c, A. Galland a,b,c, A. Weill Chounlamountry a,b,c, P. Pradat-Diehl a,b,c a Service de médecine et réadaptation, groupe hospitalier Pitié-Salpêtrière, 47–83, boulevard de l’Hôpital, 75651 Paris cedex 13, France Inserm, U 731, Paris, France c Université Pierre-et-Marie-Curie–Paris-6, UMR S 731, Paris, France b info article r é s u m é Historique de l’article : Introduction. – Les troubles sensitifs sans déficit moteur évoquent, en premier lieu, une Reçu le 4 décembre 2007 localisation thalamique. Nous rapportons le cas d’une patiente présentant un syndrome Reçu sous la forme révisée le sensitif hémicorporel associé à une aphasie, secondaire à un infarctus insulaire gauche avec 7 janvier 2008 épargne thalamique. Nous discutons ensuite les rôles de l’insula relevés dans la littérature. Accepté le 24 janvier 2008 Observation. – Une jeune femme présenta une hémorragie sous-arachnoı̈dienne prédomi- Disponible sur Internet le nant dans le sillon latéral gauche et le lobe frontal gauche, secondaire à une rupture 25 mars 2008 d’anévrisme de l’artère cérébrale moyenne. Son examen clinique révélait des troubles sensitifs hémicorporels dimidiés à tous les modes, sans déficit moteur, associés à une Mots clés : aphasie avec un trouble sévère de la production orale. Il existait des sensations désagréables Insula de l’hémicorps droit. L’IRM cérébrale à distance retrouva un hyposignal insulaire gauche, Syndrome sensitif évoquant une séquelle ischémique et plusieurs signaux de séquelles hémorragiques tou- Accident vasculaire cérébral chant la couronne radiante. Aphasie Discussion/conclusion. – L’étude de l’insula a mis en évidence son implication dans la sensibilité et, notamment, dans les phénomènes douloureux. L’observation de troubles sensitifs Keywords: objectifs persistants et invalidants est beaucoup plus rare. Le lobe insulaire gauche est aussi Insular cortex impliqué dans la production langagière, mais la tachylalie et les paraphasies observées sont Sensory syndrome plus classiquement associées à des lésions sous-corticales. # 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. Stroke Aphasia abstract Introduction. – Sensorial impairment without hemiplegia is usually caused by a thalamic lesion. Case report. – A 28-year-old woman presented with hemianesthesia associated with aphasia following a left insular lesion, subsequent to subarachnoid hemorrhage. Brain MRI Flair sequence revealed a high intensity signal in the left insular and frontal subcortical regions. Insular infarct was diagnosed, associated with hemorrhagic sequelae. * Auteur correspondant. Adresse e-mail : anne.peskine@psl.aphp.fr (A. Peskine). 0035-3787/$ – see front matter # 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.neurol.2008.01.005 460 revue neurologique 164 (2008) 459–462 Discussion/conclusion. – Study of the normal and pathologic insular cortex suggest several implications of the region in somatosensory and language functions. However, the insular cortex has been mainly associated with central pain. Lasting objective hypoesthesia has been very rarely documented. The left insular cortex has also been implicated in speech apraxia but our patient presented with fluent aphasia mostly affecting the rhythm of speech, as it has been observed in thalamic aphasia. # 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. 1. Introduction Les troubles sensitifs dissociés des déficits moteurs après accident vasculaire cérébral (AVC) évoquent, tout d’abord, une sémiologie thalamique. Nous rapportons le cas d’une patiente présentant un syndrome pseudothalamique sensitif et aphasique suite à une lésion insulaire gauche acquise. Les progrès récents en neuro-imagerie fonctionnelle et en neurophysiologie ont permis d’apporter de forts arguments en faveur de l’implication de l’insula dans de nombreuses fonctions, faisant d’elle une aire multimodale particulièrement impliquée dans la sensibilité. L’objectif de ce travail est de discuter les signes cliniques associés à une lésion insulaire gauche acquise. 2. Observation Cas no 200784 : une femme, âgée de 28 ans, droitière, sans antécédent particulier, présenta une hémorragie sous-arachnoı̈dienne prédominant dans le sillon latéral gauche et le lobe frontal gauche, secondaire à une rupture d’anévrisme de l’artère cérébrale moyenne (Fig. 1). À la phase initiale, elle présentait une hémiplégie droite à prédominance brachiofaciale, une hémianesthésie droite et une aphasie peu fluente. L’anévrisme fut embolisé en urgence. Fig. 1 – Scanner X cérébral sans injection, le jour de l’accident vasculaire cérébral. Cerebral scan, day of stroke. L’évolution à distance mit en évidence une récupération rapide d’une commande motrice volontaire analytique de bonne qualité sur tous les groupes musculaires. Aucune anomalie du tonus ou des réflexes ostéotendineux ne fut observée. Il persistait des troubles sensitifs à tous les modes de l’hémicorps droit. L’hémianesthésie dimidiée, persistante à trois semaines, évolua progressivement vers une hypoesthésie à tous les modes : épicritique, thermique, protopathique, pallesthésique et du sens de position des articulations (Tableau 1). Il existait un trouble de la reconnaissance des objets et des formes. Elle écrivait de la main gauche ou de la main droite, mais resta gênée dans les activités de préhension fine de la main droite. Ces troubles sensitifs retentissaient sur la marche. Il apparut progressivement à partir de la sixième semaine des sensations désagréables de l’hémicorps droit, modérées, traitées efficacement par de petites doses de clonazepam. La dissociation clinique entre l’atteinte sensitive et la préservation motrice fut confirmée par la réalisation de potentiels évoqués (PE) moteurs normaux et de PE somesthésiques, altérés au niveau cortical. Le trouble du langage prédominait sur l’expression orale, très altérée et peu compréhensible initialement avec de nombreuses paraphasies phonémiques. L’évolution montra une amélioration de la fluence, le langage devint informatif malgré la persistance de paraphasies phonémiques, sans trouble articulatoire. Il existait un trouble de régulation du message verbal, avec un phénomène de tachylalie. La compréhension des ordres simples et complexes fut rapidement récupérée. Aucune anomalie du goût, aucun trouble du rythme ou de la repolarisation cardiaque, aucune anomalie glycémique ne furent observés. L’IRM cérébrale réalisée deux mois après la rupture d’anévrisme mit en évidence un hypersignal touchant tout le cortex insulaire gauche et la couronne radiante gauche, épargnant les noyaux gris et le cortex frontal ou pariétal (Fig. 2). Cet hypersignal était hétérogène au niveau souscortical, traduisant des séquelles hémorragiques, et plus homogène au niveau insulaire, traduisant un infarctus à ce niveau. L’artériographie de contrôle mit en évidence une bonne exclusion de l’anévrisme par le clip et une atteinte de la branche insulaire de l’artère cérébrale moyenne gauche. La patiente présentait, de plus, un certain degré de labilité émotionnelle, passant du rire aux larmes lors de la phase initiale de la maladie. L’évolution fut marquée par un état dépressif réactionnel, sans élément de gravité. Les troubles sensitifs étaient invalidants avec une main droite restant ataxique et gênant la réalisation d’activités complexes de vie quotidienne et la reprise professionnelle qui 461 revue neurologique 164 (2008) 459–462 Tableau 1 – Analyse des troubles sensitifs : les différences entre les mains gauche et droite sont notées Sensorial analysis: differences between right and left hand are noted Sensibilité Sensibilité superficielle Sensibilité tactile À 1 mois de l’AVC À 3 mois de l’AVC Anesthésie de l’hémicorps droit Amélioration de la perception mais reste imprécise sur la localisation Sensibilité thermoalgique Anesthésie de l’hémicorps droit Pas de différenciation pique-touche Stéréognosies (à descendre en sensibilité profonde) Intestable du fait des déficit en modalité simple Reconnaı̂t 5 formes abstraites/20 Reconnaı̂t 5 objets usuels/7 Reconnaissances de textures (tissu, coton, feutrine. . .) et matières (raisins sacs, sucre, farine, coquillette. . .) Sensibilité profonde Perception des attitudes segmentaires Préhension aveugle Sensibilité à la pression et baresthésie Pallesthésie Autonomie Déplacements et transferts Toilette et habillage Repas Graphisme main droite Intestable Intestables et persistants table Perçoit les mouvements imprimés sur les articulations proximales mais pas sur les articulations distales Perçoit tous les changements de position sur les articulations distales mais ne reconnaı̂t pas le sens du mouvement Préhension aveugle échouée Échouée À 1 an de l’AVC Poursuite de l’amélioration mais imprécision de localisation persistante 7 bonnes réponses/15 à l’épreuve PiqueTouche Sent le froid, sent mal le chaud Reconnaı̂t 15 formes abstraites/20 7 objets usuels/7 Reconnaı̂t 10 matières différentes/10 6 textures/6 Quelques erreurs lors de la mobilisation des doigts Pas de perception Pas de perception Pas de perception Pas de perception Préhension aveugle réussie Perçoit les différences de poids Hypopallesthésie Fauteuil roulant manuel ; transfert sous surveillance Aide nécessaire Aide nécessaire (couper la viande, éplucher un fruit) Marche avec une canne simple Marche sans canne Indépendante Peut couper sa viande et éplucher un fruit mais avec beaucoup de difficultés et un temps très long Illisible Indépendante Difficultés dans la préparation des repas Impossible Écriture lisible mais grande fatigabilité. exigeait une très bonne dextérité manuelle sans contrôle visuel ; la marche était autonome. 3. Fig. 2 – IRM cérébrale, séquence Flair, à deux mois de l’accident vasculaire cérébral. Cerebral MRI, Flair, two months after onset. Discussion Ce cas clinique rapporte, d’une part, l’existence de troubles sensitifs objectifs et persistants hémicorporels, touchant tous les modes de la sensibilité sans trouble moteur. Ce tableau est très inhabituel après lésion corticale. Si on se réfère à la littérature concernant les troubles sensitifs isolés après lésion vasculaire ischémique, plus rarement hémorragique (Shintani et al., 2000), la lésion touche généralement le thalamus et, notamment, le noyau ventriculopostérieur. L’étude des signes cliniques dans quatre cas d’infarctus insulaire (Cereda et al., 2002) ne retrouve qu’un seul cas d’hypoesthésie durable, les autres patients n’ayant présenté qu’un syndrome pseudothalamique transitoire. Le rôle de l’insula est plus habituellement souligné dans les sensations 462 revue neurologique 164 (2008) 459–462 douloureuses et, notamment, l’allodynie (Peyron et al., 2000 ; Craig et al., 2000), que ne présentait pas cette patiente. D’autre part, l’aphasie observée chez cette patiente ne correspond pas à ce qui est attendu en cas de lésion insulaire. Le rôle de l’insula gauche dans la production verbale orale semble capital, mais sont rapportés essentiellement des troubles articulatoires (Wise et al., 1999) ou encore une apraxie du langage (Dronkers, 1996), que ne présentait pas cette patiente dont le tableau correspondait plutôt à une aphasie de conduction. En revanche, la tachylalie correspond à des éléments d’une aphasie thalamique (Verstichel, 2003). L’atteinte du cortex insulaire gauche peut donc rendre compte d’un syndrome sensitif pseudothalamique associé à un trouble du langage de type sous-cortical. La persistance de ces signes peut être invalidante et empêcher ou retarder la reprise professionnelle. Remerciements Les auteurs tiennent à remercier Denis Lacroix, neuroradiologue, pour son aide précieuse dans la relecture des imageries cérébrales et Sandrine Greffard, neurogériatre, pour sa relecture éclairée du manuscrit. Nous adressons aussi nos chaleureux remerciements à la patiente. r é f é r e n c e s Cereda C, Ghika J, Maeder P, Bogousslavsky J. Strokes restricted to the insular cortex. Neurology 2002;59:1950–5. Craig AD, Chen K, Bandy D, Reiman EM. Thermosensory activation of insular cortex. Nat Neurosci 2000;3:184–90. Dronkers NF. A new brain region for coordinating speech articulation. Nature 1996;384:159–61. Peyron R, Laurent B, Garcia-Larrea L. Functional imaging of brain responses to pain. A review and meta-analysis. Neurophysiol Clin 2000;30:263–88. Shintani S, Tsuruoka S, Shiigai T. Pure sensory stroke caused by a cerebral hemorrhage: clinical radiolopgic correlations in seven patients. Am J Neuroradiol 2000;21:515–20. Verstichel P. Aphasie thalamique. Rev Neurol (Paris) 2003;159:947–57. Wise RJS, Greene J, Büchel C, Scott SK. Brain regions involved in articulation. Lancet 1999;353:1057–61.