52:38 短 報 一過性脳虚血発作様症状をくりかえした 円蓋部限局性くも膜下出血の 1 例 三隅 洋平1)2) 上山 秀嗣1)* 西田 泰斗1) 今村 重洋1) 俵 明恵1)2) 平野 照之2) 要旨:症例は 82 歳の男性である.約 3 分間で自然消失する右手の脱力発作を 2 回自覚したため,一過性脳虚血発 作をうたがわれて当院を受診した.初診時軽度の近時記憶障害をみとめたが,運動麻痺や感覚障害はみとめなかっ た. 頭部 CT では左中心溝に高吸収域をみとめ, MRI では左中心溝に限局した急性期くも膜下出血の所見に加え, 右前頭葉底部および左前頭葉の脳表にヘモジデリンの沈着がうたがわれた.一過性脳虚血発作がうたがわれたばあ いには,まれではあるが限局性くも膜下出血も鑑別すべきと考えられた. (臨床神経 2012;52:38-40) Key words:くも膜下出血,一過性脳虚血発作,脳表ヘモジデリン沈着症 倒といったエピソードはなかった. はじめに 一般身体所見:血圧 146! 74mmHg,脈拍 68 回! 分,整.肺 野,心音に異常なし. 非外傷性くも膜下出血の多くは脳動脈瘤の破裂により発症 神経学的所見:意識は清明であったが,改訂長谷川式知能 するため,脳動脈瘤の好発部位である Willis 動脈輪を中心に スケールは 17! 30 点と軽度の近時記憶障害をみとめた.脳神 広範な出血をきたす.一方,円蓋部に限局したくも膜下出血は 経には異常なく,項部硬直やケルニッヒ徴候は陰性だった.四 比較的まれであり,脳腫瘍,血管炎症候群,脳静脈血栓症,脳 肢筋力は正常で,協調運動,感覚系,自律神経系,起立歩行に アミロイドアンギオパチー(cerebral amyloid angiopathy: 異常をみとめなかった.筋トーヌスおよび深部腱反射は正常 CAA) などが原因として挙げられる1)〜3).今回われわれは,左 で,病的反射はみとめなかった. 中心溝部の限局性くも膜下出血により一過性脳虚血発作 検査所見:血算,一般生化学検査は基準範囲内であった.プ (transient ischemic attack:TIA)様の症状をくりかえした ロトロンビン時間,活性化部分トロンボプラスチン時間,フィ まれな症例を経験したので報告する. ブリン体分解産物,フィブリノーゲン,D―ダイマーなど凝固 系に異常はなく,抗核抗体は 40 倍(基準値 40 倍未満) ,P- 症 例 ANCA および C-ANCA は陰性だった.血糖 92mg! dl,HbA1c 5.3% と正常だった.胸部レントゲン写真,心電図,脳波では 患者:81 歳,男性,右きき 異常所見をみとめなかった.頭部 CT では左中心溝に沿った 主訴:右手の一過性脱力 高吸収域をみとめ,限局性くも膜下出血と診断した(Fig. 1 既往歴:43 歳時に狭心症,78 歳時に前立腺肥大症. A,白矢頭) .頭部 MRI では同部位は脳表面に限局し T1 強調 家族歴:特記事項なし. 画像で高信号,FLAIR 画像で高信号,T2*強調画像で低信号を 嗜好歴:喫煙 20 本! 日×63 年,機会飲酒. 呈していた.拡散強調画像で高信号はみとめなかった.右外包 現病歴:X 年 7 月,朝食中に突然右手指の脱力が出現し箸 に長径 10mm の陳旧性ラクナ梗塞をみとめた.右前頭葉底部 を持てなくなった.この際に頭痛はなく,両上肢の挙上,歩行, および左前頭葉の脳表にヘモジデリン沈着によると考えられ 会話は普段通り可能であった.右手指の脱力は約 3 分間で自 .脳軟 る T2*強調画像低信号をみとめた(Fig. 1B〜E,矢頭) 然軽快した.7 日後にふたたび約 3 分間の右手指の脱力発作 膜や脳実質のガドリニウム増強効果はみとめ な か っ た. をみとめたため近医を受診した.TIA をうたがわれて当院紹 MRA,MRV では異常をみとめなかった.脳血流シンチグラ 介受診し入院となった.なお,上記症状出現前に頭部外傷や転 ムでは有意な脳血流低下部位をみとめなかった.頸動脈超音 * Corresponding author: 独立行政法人国立病院機構熊本再春荘病院神経内科〔〒861―1196 独立行政法人国立病院機構熊本再春荘病院神経内科 2) 熊本大学大学院生命科学研究部神経内科学分野 (受付日:2011 年 6 月 21 日) 1) 熊本県合志市須屋 2659〕 TIA 様の症状を呈した限局性くも膜下出血 52:39 A B C D E F Fig. 1 A plain CT (A), and T1 (TR 540, TE 12; B), FLAIR (TR 8,460, TE 134, TI 2,500; C), and T2* (TR 600, TE 25; D & E) weighted head MRI at admission demonstrate acute subarachnoid hemorrhage in the left central sulcus (black arrowhead), together with superficial siderosis of the bilateral frontal lobes (white arrowhead). Follow-up CT at 3-month after the onset shows no high density lesion (F). 波検査では両側内頸動脈起始部に石灰化をともなった長径 2 mm のプラークをみとめたが,有意な狭窄はなかった. り動静脈奇形,もやもや病,動脈解離,血管炎症候群,脳腫瘍, 脳膿瘍は否定的と考えられた.脳静脈血栓症については,凝固 経過:入院 7 日目に 5 分間程度の右手指の脱力発作が出現 系異常や頭蓋内圧亢進症状はなく,MRI,MRV では静脈内血 したが,自然軽快した.この際意識は清明で頭痛や下肢の症状 栓を示す所見はみとめなかったが,FLAIR 画像で血腫下の皮 はなく,バイタルサインの変動もみとめなかった.その後脱力 質にわずかな信号異常がうたがわれた.静脈内血栓が検出困 発作の再発はなく,血腫の改善傾向をみとめたため自宅退院 難な isolated cortical vein thrombosis(ICVT)においては, となった.8 月下旬の頭部 CT,および 9 月中旬の MRI では血 静脈還流障害による脳実質の信号異常のみを呈する症例があ 腫は吸収され,左中心溝にみられていた FLAIR 高信号およ るため4)5), 本症例でも ICVT の可能性は否定できなかった. * び T1 強調画像高信号は消失し,同部位に T2 低信号がみら 一方,CAA は脳実質内の微小出血を呈することが多いが,こ れ,血腫吸収後の脳表のヘモジデリン沈着と考えられた.10 れに先行して CAA の好発部位である髄膜の小血管の破綻に 月下旬に頭部 CT を再検したが血腫の再発はみとめなかった より限局性くも膜下出血のみをきたすことがある6)7).さら (Fig. 1F) . に,本症例でみとめられた両側性の脳表ヘモジデリン沈着は, CAA においてはしばしばみとめられる所見とされる6)7).本 考 察 症例の認知機能低下は軽微でアルツハイマー病の診断にはい たっていないが,非認知症の高齢者においても CAA は高率 本症例は数分間で自然消失する一過性の右手指の脱力発作 にみとめられ8),限局性くも膜下出血のみを呈する症例がある を 3 回くりかえし,軽度の近時記憶障害をみとめた他は神経 ため6)7),CAA の可能性を念頭に置いた経過観察は必要と考 学的異常所見をみとめなかったことより,症候学的には TIA えられた.以上の考察より,ICVT,CAA はともに原因疾患 がもっともうたがわれた.しかし,画像所見上は左中心溝に限 の可能性が考えられたが,併存する脳表ヘモジデリン沈着を 局性くも膜下出血の所見をみとめ,本症状に関連する病変と 一元的に捉え,脳静脈血栓症が比較的若年の女性に多い点を 考えられた. 考慮すると,CAA の可能性がよりうたがわれた. 本症例でみとめられた限局性くも膜下出血の原因疾患とし 限局性のくも膜下出血により TIA に類似した症候を呈し ては,頭痛および炎症所見はなく,MRI および MRA 所見よ た症例は文献的に検索しえた範囲ではきわめてまれであ 52:40 臨床神経学 52巻1号(2012:1) る1)9)10).過去の報告においても本症例と同様に,くも膜下出血 が再発していないにもかかわらず一過性の脱力や感覚障害を 反復して呈した症例が多いが9)10),その機序については諸説 が あ り 解 明 さ れ て い な い.Izenberg ら は,TIA 様 症 状 が 拡大・移動する症例を報告し cortical spreading depression (CSD)の可能性を挙げているが9),本症例の脱力の持続時間 は 3〜5 分間と短く,CSD の特徴とは一致しない.Katoh らの CAA による症例では,TIA 様症状に関連して脳波異常がみ とめられている7).本症例では発作時の脳波検査は施行できて いないが,発作の様式から局在関連てんかんの陰性運動発作 の可能性は否定できない.脳血管攣縮は反復性の TIA を呈し うるが,本症例のようにきわめて限局した血腫による脳血管 攣縮の症例は検索しえた範囲ではみとめられず否定的と思わ れた.Morris らは ICVT により TIA 様症状を呈した症例を 報告しているが4),このような症例では血腫に起因する機構以 外にも静脈還流不全による可能性も考慮する必要がある. TIA 様症状の発症機構の解明には更なる症例の蓄積が必 要であるが,本症例のように TIA 様症状を呈する症例におい ては限局性くも膜下出血の可能性も考慮して精査をおこなう 必要があると考えられた. 3)Cuvinciuc V, Viguier A, Calviere L, et al. Isolated acute nontraumatic cortical subarachnoid hemorrhage. Am J Neuroradiol 2010;31:1355-1362. 4)Morris JG, Fisher M, Carandang RA. Cortical Vein Thrombosis as a Mimic for Isolated Cortical Subarachnoid Hemorrhage and Transient Ischemic Attack. Case Rep Neurol 2010;2:63-68. 5)Linn J, Michl S, Katja B, et al. Cortical vein thrombosis: the diagnostic value of different imaging modalities. Neuroradiology 2010;52:899-911. 6)Feldman HH, Maia LF, Mackenzie IRA, et al. Superficial siderosis: a potential diagnostic marker of cerebral amyloid angiopathy in Alzheimer disease. Stroke 2008 ; 39 : 2894-2897. 7)Katoh M, Yoshino M, Asaoka K, et al. A restricted subarachnoid hemorrhage in the cortical sulcus in cerebral amyloid angiopathy : could it be a warning sign ? Surg Neurol 2007;68:457-460. 8)Arvanitakis Z, Leurgans SE, Wang Z, et al. Cerebral amyloid angiopathy pathology and cognitive domains in older 文 persons. Ann Neurol 2011;69:320-327. 献 9)Izenberg A, Aviv RI, Demaerschalk BM, et al. Crescendo 1)Kumar S, Goddeau RP Jr, Selim MH, et al. Atraumatic transient Aura attacks: a transient ischemic attack mimic convexal subarachnoid hemorrhage: clinical presentation, caused by focal subarachnoid hemorrhage. Stroke 2009; imaging patterns, and etiologies. Neurology 2010;74:893- 40:3725-3729. 899. 10)Brunot S, Osseby GV, Rouaud O, et al. Transient ischae- 2)van Gijn J, Rinkel GJE. Subarachnoid haemorrhage: diag- mic attack mimics revealing focal subarachnoid haemor- nosis, causes and management. Brain 2001;124:249-278. rhage. Cerebrovasc Dis 2010;30:597-601. Abstract A case of focal convexal subarachnoid hemorrhage presenting as transient ischemic attack mimic Yohei Misumi, M.D.1)2), Hidetsugu Ueyama, M.D.1), Akie Tawara, M.D.1)2), Yasuto Nishida, M.D.1), Shigehiro Imamura, M.D.1)and Teruyuki Hirano, M.D.2) 1) Department of Neurology, Kumamoto Saishunsou National Hospital Department of Neurology, Graduate School of Medical Sciences, Kumamoto University 2) An 82-year-old man was suspected to have experienced a transient ischemic attack since he developed transient weakness in the right upper limb twice. On admission, neurologic examination yielded normal findings except for mild cognitive impairment. Brain CT and images showed an unexpected finding of acute focal subarachnoid hemorrhage in the left central sulcus, although MR angiography and venography did not show any abnormality. T2* weighted images showed superficial siderosis in the bilateral frontal lobes, which indicated the possibility of a recurrent subarachnoid hemorrhage. We propose that focal subarachnoid hemorrhage should be included in the differential diagnosis of transient ischemic attack. (Clin Neurol 2012;52:38-40) Key words: subarachnoid hemorrhage, transient ischemic attack, superficial siderosis