52:178 短 報 片側ケープ様分布の感覚障害のみを呈した中心後回梗塞の 1 例 山下 力 河村 信利 鳥居 孝子 大八木保政 吉良 潤一* 要旨:症例は 47 歳男性である.脳梗塞の既往がありアスピリン内服中であった.突発性に左の首,肩,上腕,上 部体幹のジンジン感を自覚した.神経学的には同部位の表在覚の低下以外に所見をみとめなかった.頭部 MRI にて 高位の右中心後回に限局性の小梗塞巣が,経食道心臓超音波検査にて卵円孔開存,右左シャント血流がみとめられ, 奇異性脳塞栓症がうたがわれた.症状は 1 週間にて消失し,ワルファリン投与にて退院した.本例のように一側の 頸部,上腕,上胸背部に限局し,手や前腕など末端部を侵さないケープ様分布の感覚障害では中心後回高位円蓋部 の病変が考えられる. (臨床神経 2012;52:178-181) Key words:脳梗塞,感覚障害,Penfieldの小人,体性感覚野,precentral knob 明らかな異常をみとめず,頸部,運動系,腱反射,歩行,自律 はじめに 神経系も正常であった. 検査所見:血算,生化学ともあきらかな異常をみとめず,凝 脳血管障害では pure sensory stroke に代表されるように, 固系でも活性化部分トロンボプラスチン時間,プロトロンビ 感覚障害を唯一の症状とすることがある.脳血管障害におけ ン時間やフィブリノーゲン,アンチトロンビン III,フィブリ る感覚障害の分布は完全半側性の障害を呈することが多い ン分解産物, D―ダイマーはいずれも正常であった. 心電図, が,その他に特異な分布としては手口感覚症候群や手口足感 胸部および頸椎レントゲンは正常.頭部 MRI では,precen- 覚症候群でみられるような末端性の感覚障害などがある1)2). tral knob より高位レベルでの右中心後回に拡散強調像およ 今回,われわれは片側の頸部から上腕部,上胸背部に限局した び FLAIR 像で高信号 (Fig. 2A,B) ,ADC で低信号を示す微 非末端性の特異な分布の感覚障害を唯一の症状とした中心後 回梗塞の 1 例を経験したので報告する. 症 例 患者:47 歳,男性 主訴:左側の頸部から上腕にかけての異常感覚 既往歴:40 歳時から高血圧あり.46 歳時に四分盲を呈する 脳梗塞を生じ,アスピリン 100mg! 日内服中. 家族歴:類症なし. 生活歴:機会飲酒あり.喫煙歴なし. 現病歴:会社での会議中に安静座位にてとくに誘因なく, 突然に左側の首から肩にかけてのジンジン感を自覚した.症 状の改善がないために同日当科を受診した. 入院時現症:身長 169cm,体重 66kg,体温 36.8℃,血圧 128! 92mmHg,脈拍 90! 分で不整はみとめなかった.動脈血酸 素飽和度は 98% であった.神経学的には意識清明で,脳神経 に異常をみとめず,顔面感覚も正常であった.左頸部,上腕, 前胸部の異常感覚およびごく軽度の触覚,痛覚の鈍麻をみと めたが (Fig. 1) ,温度覚,振動覚,二点識別覚,皮膚書字覚に Fig. 1 Areas of sensory disturbance. Areas of tactile disturbance in this patient show a hemicape-like distribution in the left neck, shoulder, arm, upper chest, and upper back. * Corresponding author: 九州大学大学院医学研究院神経内科学〔〒812―8582 九州大学大学院医学研究院神経内科学 (受付日:2011 年 2 月 22 日) 福岡市東区馬出 3―1―1〕 片側ケープ様分布の感覚障害のみを呈した中心後回梗塞の 1 例 A B R R 52:179 C LA PFO RA Fig. 2 Brain magnetic resonance imaging (MRI) and transesophageal echocardiography. (A) Diffusion weighted image (TR 3,421 msec, TE 62 ms, b value=1,000 sec/mm2) and (B) fluid attenuated inversion recovery image (TR 10,000 msec, TE 120 ms) of the brain MRI shows a small hyperintense lesion in the right postcentral gyrus. This infarct is located in a superior medial area to the precentral knob, which corresponds well with the area of the upper trunk, neck, head, shoulder, and arm in the sensory homunculus drawn by Penfield and Rassumussen3). The arrowhead indicates the central sulcus, the arrow the right precentral hand knob. (C) Transesophageal echocardiography demonstrates the presence of a patent foramen ovale in the cardiac septum. RA, right atrium; LA, left atrium; PFO, patent foramen ovale. 小な急性期梗塞巣をみとめた.その他には陳旧性脳梗塞など の明らかな異常をみとめなかった.頸椎 MRI,頭部・頸部 考 察 MRA,大動脈 MRA,頸動脈超音波検査,ホルター心電図で は明らかな異常はみられず,経胸壁心臓超音波検査でも心臓 本例は卵円孔開存を背景とした塞栓症により中心後回梗塞 弁膜症,壁運動異常および心房中隔瘤などの異常をみとめな をきたした症例であり,片側ケープ様の特異な分布の感覚障 かった.経食道心臓超音波検査では心腔内に血栓はみられな 害のみを呈した点が特徴的と考えられた.頭部 MRI 上の責任 かったが,卵円孔開存およびコントラスト法における Val- 病巣は中心後回において,中心前回の precentral knob3)より salva 負荷後の卵円孔開存による右左シャントをみとめた も高位に相当するレベルにあり,一次体性感覚野における (Fig. 2C) .発症 4 日目の下肢静脈超音波検査では明らかな静 Penfield らの小人の絵に当てはめると4),中心後回の高位円蓋 脈血栓はみられなかったものの,左ヒラメ静脈の拡張および 部から下位に向かって上部体幹,首,頭,肩,腕,肘の部位に もやもや像をみとめた. 該当し,顔面などは障害されていない本例の感覚障害の分布 入院後経過:病歴や検査結果から奇異性脳塞栓症がもっと にきわめて一致していた. もうたがわれた.アスピリン内服中の発症であったため,抗凝 感覚障害のみをきたした脳血管障害の多数例の検討では, 固療法に変更した.感覚障害は数日にて消失し,ワルファリン 感覚障害分布の多くは完全半身性(80%)であり,その他は口 導入後,第 7 病日に退院した. や手・足の末端に限局した分布を示す手口感覚症候群の範疇 52:180 臨床神経学 52巻3号(2012:3) であったと報告されている1).脳血管障害により限局性の感覚 障害を呈するばあいは手口感覚症候群のように肢の末端性の 感覚障害を呈することが多く,典型的には視床病変による症 考えられる. ※本論文に関連し,開示すべき COI 状態にある企業,組織,団体 はいずれも有りません. 状としてよく知られている.一方,中心後回病変にともなう感 文 覚障害の分布は反対側の半身感覚障害が多く,その他には神 経根の障害にみられるような肢の縦軸に沿った形の偽性神経 5) 根型の感覚障害や手口感覚症候群もみられ ,一部では尺骨神 経領域など末梢性分布にきわめて類似する部位に感覚障害を 呈した中心後回梗塞の症例も報告されている6).このように脳 梗塞による感覚障害の分布において近位よりも遠位が侵され 献 1)Arboix A, García-Plata C, García-Eroles L, et al. Clinical study of 99 patients with pure sensory stroke. J Neurol 2005;252:156-162. 2)Yasuda Y, Morita T, Okada T, et al. Cheiro-oral-pedal syndrome. Eur Neurol 1992;32:106-108. やすい機序としては,Penfield らの報告にあるように一次体 3)Yousry TA, Schmid UD, Alkadhi H, et al. Localization of 性感覚野における末端部支配領域が近位部支配領域とくらべ the motor hand area to a knob on the precentral gyrus. A て広いことや,対側半球との連絡線維が遠位より近位支配領 域で豊富であることなどが考えられている7). Kim は視床および被殻梗塞により,肩,体幹,大腿などの 近位部に限局した感覚障害を呈した症例を限局性非末端性感 new landmark. Brain 1997;120:141-157. 4)Broadal A. Neurological anatomy in relation to clinical medicine. 3rd ed. New York: Oxford University Press ; 1981. p. 112. 覚症候群として報告している8).われわれの検索したかぎりで 5)平山恵造. 神経症候学. 第 1 版. 東京: 文光堂; 1971. p. 932. は,皮質の病変により限局性非末端性の感覚障害を呈した症 6)Cerrato P, Lentini A, Baima C, et al. Pseudo-ulnar sensory 例は,中心前回および後回の梗塞により肩,体幹,大腿の感覚 loss in a patient from a small cortical infarct of the post- 障害に軽度の運動障害をともなった 1 例7)や手は侵されずに central knob. Neurology 2005;64:1981-1982. 前腕および上腕の感覚消失のみをきたした中心後回梗塞の 1 7)Kim JS. Sensory symptoms restricted to proximal body 例9)が散見されるものの,本例のような片側ケープ様に感覚障 parts in small cortical infarction. Neurology 1999;53:889- 害のみをきたした皮質梗塞の報告はなく,非常にまれである 890. と考えられた.しかしながら,報告自体はないものの,潜在的 には本例のような特異な感覚障害のみを呈する脳梗塞例は多 く存在している可能性もある.完全半身性や手口感覚症候群 8)Kim JS. Restricted nonacral sensory syndrome. Stroke 1996;27:988-990. 9)Cha MJ, Kim SW, Kim EH, et al. Teaching NeuroImages: とはことなる特異な感覚障害として,一側の頸部から上腕部 isolated sensory loss of the arm sparing the hand in corti- と上胸背部を侵し前腕や手は侵さないケープ様分布の感覚障 cal infarction. Neurology 2011;76:e3. 害がみられたばあいには中心後回の皮質高位円蓋部の病変が 片側ケープ様分布の感覚障害のみを呈した中心後回梗塞の 1 例 52:181 Abstract Hemicape-like sensory disturbance caused by cortical infarction in the postcentral gyrus Chikara Yamashita, M.D., Nobutoshi Kawamura, M.D., Ph.D., Takako Torii, M.D., Yasumasa Ohyagi, M.D., Ph.D. and Jun-ichi Kira, M.D., Ph.D. Department of Neurology, Neurological Institute, Graduate School of Medical Sciences, Kyushu University We report a case of a small cortical infarction in the postcentral gyrus that presented an isolated hemicapelike sensory disturbance. A 47-year-old man suddenly developed numbness and paresthesia in the left neck, shoulder, arm, and upper trunk. Examination revealed hypoesthesia to touch and pain in these areas along with a hemicape-like distribution. The sensitivity to cold and vibration was normal, and two-point discrimination and graphesthesia were preserved. The patient had a normal visual field, muscle strength, and reflexes, and there were no neuropsychological deficits. Magnetic resonance imaging (MRI) demonstrated a fresh, small cerebral infarction in the right postcentral gyrus, which was superior medial to the precentral knob. The area of infarction in this patient corresponds well with the area of the upper trunk, neck, head, shoulder, and arm in the sensory homunculus drawn by Penfield and Rassumussen. The spinal MRI was normal. Transesophageal echocardiography disclosed a patent foramen ovale with a right-to-left-shunt. The patient was diagnosed as having acute cerebral infarction, probably due to paradoxical embolism, and was treated with warfarin. A small localized infarct in the postcentral gyrus can present an isolated sensory disturbance with an atypical hemicape-like distribution. (Clin Neurol 2012;52:178-181) Key words: brain infarction, sensory disturbance, Penfieldʼs homunculus, somatosensory area, precentral knob