Open Access Case report Association rickettsiose et infarctus cérébral: une nouvelle observation Rickettsiosis associated with cerebral infarction: a new case study Tarik Boulahri1,&, Abdellah Taous1, Maha Aït Berri1, Imane Traibi1, Jalal Elbenaye2, Abdelhadi Rouimi1 1 Service de Neurlogie, Hopital Militaire Moulay Ismail, Meknès, Maroc, 2Service de Dermatologie, Hopital Militaire Moulay Ismail Meknès, Maroc & Corresponding author: Tarik Boulahri, Service de Neurlogie, Hopital Militaire Moulay Ismail, Meknès, Maroc Mots clés: Rickettsiose, infarctus cérébral, IRM cérébrale Received: 17/12/2016 - Accepted: 02/02/2017 - Published: 20/02/2017 Résumé La fièvre boutonneuse méditerranéenne (FBM) est une rickettsiose du groupe boutonneux due à rickettsia conorii. Cette zoonose est réputée d'évolution bénigne mais peut se compliquer dans les formes sévères d'une atteinte neurologique qui en font parfois toute la gravité. Nous rapportons l'observation d'une patiente âgée de 49 ans ayant présenté au cours de son hospitalisation en dermatologie pour une rickettsiose, une hémiplégie droite massive d'installation brutale. L'angio-IRM cérébrale a objectivé un accident vasculaire cérébral ischémique sylvien profond gauche. Le diagnostic de rickettsiose de type conorii a été retenu sur l'aspect des lésions dermatologiques et la positivité des sérologies par immuno-fluorescence indirecte. L'évolution était favorable sous anti-biothérapie (doxycycline et fluoroquinolone). Exceptionnellement rapporté dans le cadre des manifestations neurologiques des rickettioses, l'infarctus cérébral reste une complication à ne pas méconnaitre surtout en regard d'un bilan étiologique en particulier cardiovasculaire demeuré négatif. The Pan African Medical Journal. 2017;26:80. doi:10.11604/pamj.2017.26.80.11434 This article is available online at: http://www.panafrican-med-journal.com/content/rticle/26/80/full/ © Tarik Boulahri et al. The Pan African Medical Journal - ISSN 1937-8688. This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution License (http://creativecommons.org/licenses/by/2.0), which permits unrestricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Pan African Medical Journal – ISSN: 1937- 8688 (www.panafrican-med-journal.com) Published in partnership with the African Field Epidemiology Network (AFENET). (www.afenet.net) Page number not for citation purposes 1 Abstract anomalie. La TDM cérébrale, réalisée à H1, était normale. L'Angio- Mediterranean spotted fever (MSF) is a rickettsiosis of the spotted IRM cérébrale a montré un AVCI sylvien profond gauche (Figure 2 ). fever group caused by rickettsia conorii. This zoonosis is benign but Un bilan biologique a révélé une VS à 40mm à la première heure, it can be complicated by severe neurological impairment (hence its une CRP à 25 mg/l, une thrombopénie à 110000/mm3 et une severity). We report the case of a 49-year old patient hospitalized in anémie inflammatoire à 10 g/dl. L'ionogramme sanguin, les bilans the Department of Dermatology for rickettsiosis, who suffered from hépatique et rénal étaient normaux. Les sérologies virales (hépatites right massive hemiplegia of brutal onset. Magnetic resonance B et C, VIH) et syphilitique étaient négatives. Le bilan cardio- angiography (MRA) of the brain showed deep left sylvian fissure vasculaire (ECG, ETT, ETO, Echo-doppler des vaisseaux du cou, ischemic stroke. The diagnosis of conorii-type rickettsiosis has been Holter ECG) était normal de même que l'étude cyto-chimique du retained based on the aspect of skin lesions and on positive liquide céphalo-rachidien. Le diagnostic de rickettsiose de type sierologic testing with the indirect immunofluorescence method. conorii a été retenu sur l'aspect des lésions dermatologiques et la Evolution was favorable under anti-biotherapy (Doxycycline and positivité des sérologies par immuno-fluorescence indirecte. Au fluoroquinolone). Cerebral infarction, exceptionally reported in the terme de ce bilan, l'AVCI a été imputé à la rickettsiose et la patiente framework of neurological manifestations of rickettsioses, is a a été mise sous bi-antibiothérapie associant la Doxycycline et la complication that shouldn’t be underestimated especially when Ciprofloxacine, pendant dix jours, avec une nette amélioration etiologic assessment (cardiovascular in particular) is negative. clinique après 4 semaines. Key words: Rickettsiosis, cerebral infarction, MRI of the brain Discussion Introduction La FBM est une maladie due à une bactérie intracellulaire obligatoire: le Rickettsia conorii, infectant l'homme par La fièvre boutonneuse méditerranéenne (FBM) est une rickettsiose l'intermédiaire d'un vecteur (tique brune du chien) Rhipicephalus du groupe boutonneux due à rickettsia conorii. Cette zoonose est sanguineus [1,2] qui est à la fois vecteur et réservoir [3,4]. Elle réputée d'évolution bénigne mais peut se compliquer dans les sévit dans le pourtour méditerranéen sur le mode endémique avec formes sévères d'une atteinte neurologique qui en font parfois toute poussées épidémiques estivales. Son incidence sur le pourtour la gravité. Nous rapportons un cas d'accident vasculaire cérébral méditerranéen est évaluée à 50/100000 habitants /an. La fréquence ischémique (AVCI) dû à une rickettsiose. au Maroc est encore mal connue, cependant, elle semble être fréquente sous nos climats [1]. Elle atteint de façon équivalente les deux sexes et toutes les tranches d'âge, avec une prédominance Patient et observation infantile et chez le sujet de plus de 60 ans [5]. Le diagnostic doit être évoqué devant un contexte épidémiologique compatible, une Il s'agit d'une patiente âgée de 50 ans, sans facteur de risque cardiovasculaire, ayant présenté au 5ème jour de son hospitalisation en dermatologie pour rickettsiose une lourdeur de l'hémicorps droit avec une suspension du langage d'installation brutale. L'examen général a trouvé une patiente consciente, aphasique, fébrile à 39°C, une tension artérielle à 180/90 mmHg avec une nuque souple. L'examen neurologique a révélé une hémiplégie droite flasque massive, une paralysie faciale centrale droite, une hémianopsie latérale homonyme et une aphasie non fluente. Son score NIHSS initial était à 19. L'examen cutanéo-muqueux a montré une éruption maculo-papuleuse purpurique diffuse avec escarre d'inoculation au flanc gauche (Figure 1 ). L'examen cardio-vasculaire était sans fièvre, une escarre (tache noire) au point d'inoculation et une éruption maculopapuleuse mais la confirmation du diagnostic se fait sur la sérologie (immunofluorescence directe avec séroconversion), la biologie moléculaire (notamment polymerase chain reaction (PCR) spécifique sur la biopsie de l'escarre ou comme récemment décrit sur l'écouvillon de l'escarre), ou la culture cellulaire des différents types de prélèvements [6]. La FBM est réputée d'évolution bénigne mais au cours des formes sévères de la maladie, des complications systémiques sont observées parmi lesquelles les signes neurologiques qui peuvent en faire parfois toute la gravité avec une fréquence estimée à 1% [2]. Les manifestations neurologiques habituellement décrites sont de sémiologie variable: méningite Page number not for citation purposes 2 lymphocytaire, méningo-encéphalite,meningoencéphalomyélite Contributions des auteurs aigue, myélite aigue, coma, polyradiculonévrite aigue, neuropathie périphérique, atteinte des nerfs crâniens [3] alors que les infarctus cérébraux liés à la rickettsiose ont été exceptionnellement rapportés dans la littérature [4, 7]. A notre connaissance, seulement quatre cas ont été rapportés et bien documentés. La physio-pathogénie des Tous les auteurs ont contribué à conduite de ce travail et à la rédaction du manuscrit. Tous les auteurs ont lu et approuvé la version finale du manuscrit. infarctus cérébraux dus à des agents infectieux est très variable; le mécanisme prépondérant est une vascularite par inflammation de la paroi artérielle en réponse à la présence du micro-organisme, avec Figures réaction immune locale induisant des lésions de l'endothélium et la formation de thromboses vasculaires locales, voire la rupture des Figure 1: Eruption maculo-papuleuse purpurique diffuse avec parois, expliquant les infarctus, les hémorragies voire la coexistence escarre d’inoculation au flanc gauche des deux types de lésions [8]. La prise en charge précoce raccourcit Figure 2: IRM cérébrale coupe axiale en séquence diffusion la durée des symptômes et empêche l'évolution défavorable. Le montrant un hypersignal capsulo-lenticulo-caudé gauche compatible traitement de la vascularite à rickettsia dépend essentiellement avec un AVCI sylvien profond gauche d'une antibiothérapie adaptée permettant un contrôle de l'infection et par conséquent une réduction de la morbi-mortalité. Le traitement de référence est la doxycycline chez l'adulte (200 mg par Références jour) et chez l'enfant (5 mg/kg par jour). L'alternative pour les femmes enceintes et les enfants est la josamycine. La place des fluoroquinolones dans le traitement de la FBM constitue un sujet de 1. Chkili T. Forme grave de fièvre boutonneuse méditerranéenne débat, certains auteurs les préconisent en cas de formes graves (à surtout neurologiques, d'allergie ou de contre-indication aux cyclines par les Fluoroquinolones est associé à une évolution vers les formes propos d'un cas). Maroc Méd. 1992; 14 : 47- 9. PubMed | Google Scholar ,pendant une durée de sept jours [1, 2], d'autres préfèrent les éviter en se basant sur un travail récent montrant que le traitement Mossedaq R, Slassi I, El Alaoui-Faris A R F, Al Masmoudi M, 2. Charra B, Berrada J, Hachimi A, Judate I, Nejmi H, Motaouakkil S. Un cas fatal de fièvre boutonneuse méditerranéenne sévères de la FBM [ 9,10]. .Médecine et maladies infectieuses.2005 ; 35(6) : 374375. PubMed | Google Scholar Conclusion 3. Raoult D, Jean-PastorM J, Xeridat B, Garnier J M, Weiller P J, Garcin G, Casanova P. Mediterranean boutonneuse fever : à Exceptionnellement rapporté dans le cadre des manifestations propos of 154 recent cases. In Annales de Dermatologie et de neurologiques des rickettsioses, l'infarctus cérébral reste une Vénéréologie. 1982 December; Vol 110(No 11): pp 909- complication à ne pas méconnaitre surtout en regard d'un bilan 914. PubMed | Google Scholar étiologique en particulier cardiovasculaire demeuré négatif. 4. 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PubMed | Google Scholar Scholar Figure 1: Eruption maculo-papuleuse purpurique diffuse avec escarre d’inoculation au flanc gauche Page number not for citation purposes 4 Figure 2: IRM cérébrale coupe axiale en séquence diffusion montrant un hypersignal capsulo-lenticulo-caudé gauche compatible avec un AVCI sylvien profond gauchequa Page number not for citation purposes 5