58:451 症例報告 右頭頂葉内側の脳梗塞早期に左への body lateropulsion を呈した 1 例 高松 篤1)* 坂尻 顕一1) 新田 永俊1) 要旨: 症例は 68 歳,右利き女性.立位困難を主訴に当院に救急搬送された.極軽度の左片麻痺のみで協調運動 障害や感覚障害を認めず,開眼閉脚立位や開眼足踏みで左方への body lateropulsion(BL)がみられた.脳 MRI と 頭部 3D-CT アンギオグラフィーから右前大脳動脈解離に伴う右後部帯状回と右楔前部の脳梗塞と診断した.アル ガトロバンとエダラボンの点滴静注を開始し,第 5 病日にクロピドグレル内服に切り替えた.入院後,第 10 病日 に BL は改善し,第 26 病日に,ほぼ後遺症なく退院した.大脳病変で BL を生ずることは稀であるが,後部帯状 回や楔前部の障害でも BL が起こることを念頭に置く必要がある. (臨床神経 2018;58:451-455) Key words: body lateropulsion,後部帯状回,楔前部,前大脳動脈解離,脳梗塞 はじめに 検査所見:血算や凝固系に異常はなく,生化学検査では総 コレステロールが 309 mg/dl と上昇していた.心電図は正常 Body lateropulsion(BL)は運動麻痺や失調,感覚障害がほ だった.脳 MRI で右後部帯状回,右楔前部に拡散強調像と とんどみられずに片側に転倒傾向を認める症候である .そ FLAIR 像で高信号,ADC map で低信号を呈する急性期脳梗塞 の多くが脳幹病変例で,それ以外の部位で同徴候を呈した例 像がみられた(Fig. 2) .右前大脳動脈は FLAIR 像で intraarterial は少数である 2)~7).我々は,右頭頂葉内側の脳梗塞で BL を signal を認め,MR アンギオグラフィー(MRA)で右 A2 から 呈した稀な症例を経験したので報告する. 末梢は描出不良であった. 1) 入院後経過:右前大脳動脈領域の急性期脳梗塞と診断し, 症 例 アルガトロバンとエダラボンの点滴静注を開始した.脳血流 シンチグラフィーで梗塞部に一致して血流が低下していた 症例:68 歳,右利き女性 が,それ以外の部位は正常だった(Fig. 3).頭部 3D-CT アン 主訴:立位困難 ギオグラフィーで右前大脳動脈 A2 部に intimal flap,double 既往歴:高血圧,脂質異常症. lumen を認め,右前大脳動脈の解離と診断した.左への転倒 内服薬:なし. 傾向は第 2 病日に改善し,開眼座位,開眼開脚立位で左に傾 家族歴:特記事項なし. かなくなった.第 6 病日に開眼閉脚立位が可能になり,第 7 現病歴:2017 年 2 月某日,立位時に突然左方に倒れること 病日に杖歩行が可能になり,第 10 病日に BL が消失し,無杖 を自覚したため,当院救急外来を受診し入院した.頭痛はな 歩行が可能になった.第 26 病日にほとんど後遺症を残さず退 かった. 院した. 入院時一般身体所見:身長 152 cm,体重 41.0 kg.血圧 161/109 mmHg,脈拍 86 回 / 分,整,体温 36.7°C,他に異常 考 察 を認めなかった. 神経学的所見:意識は清明で,脳神経系に異常はなかった. BL は運動麻痺や失調,感覚障害がほとんどみられずに片 運動系では極軽度の左片麻痺がみられるのみだった.感覚系 側に転倒傾向を認める症候である 1).転倒傾向を認めるその は表在覚,位置覚や振動覚に異常はなく,協調運動系も異常 他の症候に,astasia や pusher 症候群が存在する.Astasia は がなかった.開眼座位や,開眼あるいは閉眼開脚立位では左 麻痺を呈さないものの起立困難を呈する症候である 8).その 方に傾くものの転倒せず,開眼閉脚立位や開眼足踏みでは同 症例報告の中には BL の定義に合致する症例が散見されてい 方向へ転倒した(Fig. 1). ることから,astasita は BL を含む症候であると考えられる. *Corresponding author: 国立病院機構金沢医療センター神経内科〔〒 920-8650 石川県金沢市下石引町 1-1〕 1) 国立病院機構金沢医療センター神経内科 (Received March 27, 2018; Accepted June 1, 2018; Published online in J-STAGE on June 30, 2018) doi: 10.5692/clinicalneurol.cn-001172 58:452 臨床神経学 58 巻 7 号(2018:7) Fig. 1 Body lateropulsion to the left. Standing with eyes open and closed-feet posture on day 1. Fig. 2 Brain MRI findings on admission a, b; axial, c; sagittal (reconstruction). Diffusion weighted images MRI (1.5 T; TR = 5,000 ms, TE = 70 ms) revealed high intensities in the right posterior cingulate (arrow) and the right precuneus (arrow head). Pusher 症候群は座位や立位などで身体軸が麻痺側に傾斜し, graviceptive pathway,前庭視床路や小脳視床路などが考えら 自らの非麻痺側上下肢を床や座面を押すことで,姿勢を正中 れており,これらの経路の多くは視床外側腹側核 ventral 9) にしようとする他者の介助に抵抗する現象と定義される . lateral nucleus (視床 VL 核) や視床後外側腹側核 ventral posterior Pérennou ら 10)は,BL の中でも,特に姿勢による垂直知覚が lateral nucleus(視床 VPL 核)を経由して,一次運動野や運動 低下した場合,pusher 症候群を呈すると述べており,BL の 前野や補足運動野などからなる皮質運動野や parieto-insular 一病型であると考えられる.本例では,左片麻痺はあっても vestibular cortex(PIVC)に至る(Fig. 4).本例では,右後部 極軽度で,感覚障害や,協調運動障害は認めなかった.常に 帯状回と右楔前部の梗塞のみで,脳 MRI や脳血流シンチグラ 左方に転倒し,pushing を認めなかったため,BL を呈してい フィーで脳幹部や小脳や視床には異常を認めず,同部が左方 たと言える.本例の BL の機序について考察すると,開閉眼 への BL の責任病変と考えられる. により BL は変化せず,また感覚障害を認めなかったため,視 これまでに,後部帯状回梗塞による BL は 2 例報告されて 覚入力や感覚の障害が原因ではないと推察される.身体平衡 いる 2)3).帯状回には運動に関与する領域があり(cingulate の調整機能は,視覚入力・前庭入力・固有知覚などの受容器 motor area; CMA) ,そのうち,後部帯状回は dorsal CMA (CMAd, による平衡反応,頭部・体幹・四肢の協調運動などが無意識 area 6c) ,ventral CMA(CMAv,area 23c)に分けられる 3).小脳 に統合されることによるとされ 11),本例では前庭入力の障害 や脊髄,前庭系からの入力は視床 VL 核を経由し,CMAd や による身体平衡の調整機能障害が一因として考えられる. CMAv を通って皮質運動野と連絡し12)13),また補足運動野か BL を示す脳病変部位として,延髄外側,橋,中脳などの脳 ら CMAd へ出力する経路も存在する.このように,後部帯状 幹部病変が多いとされる.その他では,小脳,上小脳脚,下 回は皮質運動野と相互に連絡している 14)ことから,同部位の 小脳脚,視床に加えて,補足運動野,後部帯状回の報告 1)~7) が あ る. 責 任 病 変 と し て は, 脊 髄 小 脳 路, 前 庭 脊 髄 路, 障害により BL が生じるとされる. 一方,楔前部の梗塞で BL を呈した症例はこれまでに報告 右頭頂葉内側の脳梗塞早期に左への BL を呈した 1 例 58:453 Fig. 3 Brain 99mTc-ECD SPECT. The decrease of cerebral blood flow (CBF) was found and it matched the infarct lesion on MRI (arrow). No other parts showed hypoperfusion. Fig. 4 A diagrammatic summary showing the lesion locations and neurnal tracts related to body lateropulsion in previous reports. Hatched area shows lesion location in our cases. CMAd; dorsal cingulate motor area, CMAv; ventral cingulate motor area, INC; interstitial nucleus of Cajal, PIVC; parieto-insular vestibular cortex, VL; ventral lateral nucleus, VPL; ventral posterior lateral nucleus. 臨床神経学 58 巻 7 号(2018:7) 58:454 されていない.しかし,楔前部は視床 VL 核や視床 VPL 核と 解剖学的な線維連絡があるとされており ,楔前部の刺激に 15) より,PIVC の血流が増加したという報告もあることから 16), 楔前部も前庭入力に関与し,同部位の障害が BL の一因と なっている可能性がある. また,大脳内での身体平衡の調整機能は主に運動前野と posterior-parietal cortex(PPC)の相互連絡により形成される 17). 後部帯状回の CMAv は運動前野と PPC の両方と,楔前部は PPC と線維連絡があるため 15)18),本例の BL は大脳内のこれ らの部位の相互連絡の障害によるとも考えられる. ヒトの皮質前庭領野は,島回後部,上側頭回,下頭頂葉, 頭頂間溝の深部,中心後回,中心前回,下前頭回近傍,帯状 回,楔前部,海馬など多くの部位に存在し,ほぼ両側対称性 に存在するとされる 18).そのため,一領野が障害された場合 でも他の領域による代償機転が働くものと推察される.実際, 障害部位が両側にまたがっていた症例では 5)7)BL が遷延して おり,代償が困難であったと考えられる.一方,本例で早期 に BL が消失した理由は,他領域による代償機転が働いたた めと考えられる.Pérennou ら 10)は,大脳の脳卒中患者 80 人 中 35 人に BL を認めており,また,いずれも本例より BL が 持続していると報告している.しかし,この報告は脳出血の 患者が含まれていることや,個々の病変のサイズについての 記載がないことから,BL の持続期間についての考察は困難で あると考えられる. また,立位保持に関する左右の優位性については,テント 上では右側病変に BL が多く,左側病変と比較して重度で遷 延するとされる 10).しかし,右側病変である本例は第 10 病 日に BL が消失し,逆に左側後部帯状回梗塞の 2 例 2)3)は BL の消失までに,それぞれ 3 週間,1 か月を要した.立位バラ ンスに関する左右の優位性は未だ定かではなく,今後,大脳 皮質の障害による BL を有する症例の蓄積が必要であると考 えられる. 本論文の内容の一部は第 23 回世界神経学会にて発表した. ※著者全員に本論文に関連し,開示すべき COI 状態にある企業,組 織,団体はいずれも有りません. 文 献 1)津田浩昌.Body lateropulsion と神経眼科.神眼 2015;32:366370. 2)Satow T, Komuro T, Kobayashi A. 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Neither ataxia nor sensory disturbance was present. Brain MRI and 3D-CT angiography revealed infarction of the right posterior cingulate and the precuneus due to dissection of the right anterior cerebral artery. BL improved on day 10 and she was discharged without sequelae on day 26. BL caused by cerebral lesions is rare, and we should recognize that infarction of the posterior cingulate and/or the precuneus can cause BL. (Rinsho Shinkeigaku (Clin Neurol) 2018;58:451-455) Key words: body lateropulsion, posterior cingulate, precuneus, anterior cerebral artery dissection, cerebral infarction